El tratamiento personalizado de la insuficiencia velofaríngea mediante injerto adiposo autólogo de la faringe

Resumen

La incompetencia velofaríngea (IVP), definida por Lermoyez como un “desajuste anatómico y funcional entre el paladar blando y la faringe durante el habla”, es un problema funcional que requiere una gestión multidisciplinar con un estudio dinámico de las dos estructuras implicadas en el emisión de las palabras mediante la visión directa de los movimientos musculares durante la producción de fonemas. Varios estudios radiológicos han trabajado en la visualización dinámica del cierre velofaríngeo. Pigott fue el primero en introducir la nasofibroscopia en el estudio de la IVP. Ahora, el uso de la resonancia magnética funcional para el estudio del habla está en pleno desarrollo. Éste es un trabajo muy prometedor, pero todavía está en el campo de la investigación. El historial de tratamiento de la IVP depende estrictamente de la cirugía secundaria de fisura palatina. Se han descrito varios procedimientos, que se pueden clasificar en faringoplastias activas y pasivas. Las faringoplastias activas son un conjunto de procedimientos que tienen el objetivo de avanzar la pared faríngea posterior o reducir el espacio entre las paredes faríngeas laterales con una sutura del paladar a la faringe, a través de uno o dos colgajos faríngeos. Estas técnicas tienen muchas complicaciones importantes: obstrucción de vías respiratorias, sangrado intraoperatorio y aletracion de la ventilación nasal. En los pacientes que padecen una apnea obstructiva conocida, la intervención está contraindicada. Para dar una solución a los pacientes con contraindicaciones y a los pacientes con insuficiencia velofaríngea moderada, se han propuesto alternativas menos invasivas: el objetivo de las faringoplastias pasivas es facilitar el rol oclusivo del paladar mediante la reducción de la distancia de la pared faríngea posterior , a través de un complemento a la obturación natural que ofrece el anillo de Passavant. Clasicamente se han utilizado diversos materiales, pero últimamente la técnica más utilizada es el autoinjerto del retrofaringe con células adiposas, por la facilidad de muestreo y manejo del tejido adiposo. La cirugía del habla es una cirugía funcional que requiere un enfoque multidisciplinar cuyo resultado está estrictamente relacionado con la indicación adecuada. El cirujano debe integrar la información de los diferentes profesionales, adaptarla al patrón clínico ya la historia del paciente, valorar los riesgos en relación con los beneficios esperados y, finalmente, decidir la técnica más adecuada en la clínica y en la anatomía funcional específica del paciente. Se trata, pues, de una decisión con muchas variables, aunque en pacientes pediátricos debe considerarse también la cuarta dimensión del tiempo: la intervención debe realizarse en el momento màs adecuado a la etapa evolutiva del paciente. La presencia de todas estas variables dificulta mucho el momento de la toma de decisiones del médico, complicada además por la falta de consenso en la literatura. OBJECTIVO DE LA TESIS El objetivo de esta tesis es estudiar la toma de decisiones entre las opciones quirúrgicas existentes y adaptarlo a cada sujeto que presenta IVP, con el objetivo de construir planes quirúrgicos personalizados. Históricamente, este proceso de toma de decisiones se llevó a cabo, por un lado, a partir de la experiencia personal del cirujano y, por otro, teniendo en cuenta el estudio de la bibliografía. El resultado esperado de este trabajo es sumar a la experiencia personal del cirujano y a la incertidumbre por una literatura muy controvertida, un componente científico a través del análisis matemático de las variables que pueden ayudar a la decisión quirúrgica. Para ello, mediante un modelo reproducible de las variables, hemos construido un diagrama de decisión, que permite la mejor interpretación de los resultados quirúrgicos, para ayudar a escoger la técnica más adecuada para el paciente según su situación anatómica, clínica y evolutiva. METODOLOGIA Esta tesis se basa en un estudio observacional retrospectivo sobre 244 pacientes consecutivos sometidos a cirugía velofaríngea para el tratamiento de la IVP en un único centro hospitalario de tercer nivel entre 1982 y 2019. 130 pacientes fueron excluidos del estudio porque su historia clínica y/o su seguimiento postoperatorio (12 meses) estaban incompletos. Hemos incluido todas las etiologías (fisura palaciega, fisura labial y palaciega, fisura palaciega submucosa, IVP aislada). Todos los pacientes son francófonos. La revisión preoperatoria incluye logopedia con aerofonoscopio, nasofibroscopia y evaluación ORL. Los grados de gravedad de la IVP se clasificaron según la clasificación de Borrel Maisonny (BM). El análisis de los resultados utiliza, en primer lugar, métodos estadísticos tradicionales como la regresión logística y lineal, el índice de propensión y el análisis marginal. Estos métodos requieren datos clínicos a gran escala para garantizar una reproducibilidad y especificidad significativas. Por otro lado, un análisis estadístico sobre muestras grandes corre el riesgo de dar un punto de vista despersonalizado que no tenga en cuenta la especificidad única del sujeto. Para resolver este problema, exploramos las fronteras de la inteligencia artificial con técnicas de aprendizaje automático con dos beneficios esperados. En primer lugar, el análisis algorítmico del aprendizaje automático mediante modelos matemáticos mucho más complejos puede ser más adecuado a la realidad, dando explicaciones específicas de cada caso también en el ámbito local. En segundo lugar, el análisis algorítmico permite estudiar a su vez diferentes modalidades de variables y ordenarlas en importancia en función de la expresión probabilística en la realidad. Este punto es muy importante para la priorización de la toma de decisiones. Se han utilizado dos métodos de aprendizaje automático: el árbol de decisión y el algoritmo "interpreto-ML Explainable Boosting Machine". De acuerdo a los resultados obtenidos, hemos construido un árbol de decisión que describe las variables preoperatorias, con la selección de parámetros que estadísticamente estaban asociados a una gran probabilidad de éxito o fracaso. RESULTADOS Se han estudiado las historias clínicas de 114 pacientes de edades comprendidas entre los 4 y los 48 años, de los cuales 63 (55,26%) fueron sometidos a faringoplastia y 51 (44,74%) a injerto, técnica introducida en el servicio en 2006. En el grupo de faringoplastia, el 42,86% fueron hombres y el 57,14% mujeres. La media de edad era de 6 años (IQR: 5-7). 18 (28,57%) de ellos tenían trastornos genéticos o sindrómicos. El diagnóstico más frecuente fue la fisura labiopalatina (30 pacientes, 47,62%), seguido de la fisura palatina con 22 pacientes (34,92%) y la IVP aislada con 11 pacientes (17,46%). Un BMpre de 3 fue el valor inicial más representado (28 pacientes, 44,44%), mientras que BMpre = 2m y BMpre = 2b y BMpre = 1-2 se encontraron en 11 (17,46%), 22 ( 34,92%) y 2 (3,17%) pacientes respectivamente. Por lo que se refiere al grupo de pacientes sometidos a injerto de tejido adiposo, mujeres y hombres fueron, respectivamente, el 50,98% (26 pacientes) y el 49,02% (25 pacientes). La media de edad era de 7 años (IQR: 6-11). 17 pacientes (33,33%) sufrían trastornos genéticos y el diagnóstico más frecuente fue la fisura palatina (26 pacientes, 50,98%), seguido de la fisura labiopalatina (21 pacientes, 41,18%) e IVP aislada (4 pacientes, 7,84%). El valor inicial de BM fue significativamente superior en el del grupo de faringoplastia (p<0,001). Por el contrario, la edad de los pacientes sometidos a injerto de grasa fue significativamente superior a la de los pacientes tratados con faringoplastia, tanto cuando la edad se considera continua (p<0,001) como categórica (p<0,001). El seguimiento medio es de 19,5 años. Mediante el análisis de las fichas de los pacientes operados por injerto graso pudimos demostrar que los pacientes menores de 7 años obtienen resultados postoperatorios más favorables (p=0,03) en comparación con los niños mayores. Si comparamos a los pacientes operados por injerto de grasa con los pacientes operados por faringoplastia, encontramos que los pacientes que se sometieron a una faringoplastia tenían puntuaciones de BM significativamente peores en comparación con los pacientes operados por injerto de tejido adiposo, pero la edad de los pacientes sometidos a injerto de tejido adiposo era significativamente más alta. No hemos encontrado ninguna superioridad significativa de una técnica sobre otra. No tenemos complicaciones en el grupo del injerto de grasa, pero la tasa de fracaso ha sido del 7,84%, resuelta con una nueva faringoplastia. Por otra parte, la faringoplastia de primera línea no registró ningún fracaso, pero un paciente presentó un síndrome de apnea obstructiva del sueño postoperatorio. El análisis marginal demostró que la edad por debajo de los 7 años, la fisura de labiopalatina, la ausencia de síndrome y el IVP intermitente son un importante predictor de buen resultado independientemente de la técnica quirúrgica. El análisis con aprendizaje automático, por un lado, confirmó los resultados de las estadísticas tradicionales y, por otro, nos permitió introducir las variables relativas a los datos fibroscópicos en el modelo de la elección quirúrgica. Por tanto, podemos concluir que el factor más importante que discrimina la elección quirúrgica es la fibroscopia. Entre las diferentes observaciones que ofrece la exploración fibroscópica, la característica más importante para realizar una elección está representada por las dimensiones del gap velofaríngeo, seguida del tono y la movilidad del paladar blando. El otro elemento clave a la hora de elegir una técnica sobre la otra es el BM preoperatorio. Las variables edad, etiología y alteraciones genéticas son también de gran interés para predecir el éxito postoperatorio. CONCLUSIONES La bibliografía de cirugía del habla está dominada por estudios caracterizados por diagramas de decisión basados en la experiencia de las diferentes escuelas quirúrgicas. Cada escuela prioriza de manera distinta la importancia de las variables en la toma de decisión. En este contexto, presentamos los resultados a largo plazo de una técnica mínimamente invasiva para el tratamiento de la IPV mediante injerto de grasa, demostrando que si se realiza pronto (antes de los 7 años), a pesar de la posibilidad conocida de reabsorción del tejido adiposo, los resultados obtenidos en el primer año de seguimiento se mantienen estables en el tiempo. Hemos comparado esta técnica con las faringoplastias clásicas, sin encontrar diferencias significativas. Para conseguir una personalización perfecta del tratamiento, hemos construido a partir del análisis marginal un perfil de paciente con un resultado postoperatorio perfecto para ofrecer una herramienta de toma de decisiones al cirujano para una previsión postoperatoria del resultado quirúrgico. El análisis por aprendizaje automático, incluyendo los datos de los informes de fibroscopias, completa el estudio priorizando las variables. Todos estos datos se han recogido en un árbol de decisión que tiene en cuenta toda la trayectoria asistencial del paciente. El injerto ha demostrado ser una técnica quirurgica segura y reproducible que no altera la anatomía de la faringe y que permite, si cabe, una revisión quirúrgica más fácil. Pretendemos ampliar sus indicaciones en los casos de IPV más graves y en pacientes con un pronóstico menos favorable o con mayor riesgo de recurrencia (pacientes mayores de 7 años, pacientes con síndrome velocardiofacial o pacientes con IVP aislada). Esta elección puede evitar o, en cualquier caso, puede preceder sin riesgos añadidos la realización de una faringoplastia, una intervención técnicamente más agresiva que requiere una estancia hospitalaria más larga y sujeta a un mayor riesgo de complicaciones.